| Abstract | Introduction: Childhood apraxia of speech (CAS) is a childhood motor speech disorder characterized by poor planning and/or programming of speech sound sequences in which the precision and consistency of the movements underlying speech are impaired, in the absence of neuromuscular deficits (ASHA, 2007). Although CAS is primarily defined as a motor disorder, recent research suggests that it is a more complex disorder that also includes language impairment (i.e., phonological deficits).
Aim: This study had three general objectives. Since this is the first study of CAS in Croatian, the first goal of this study was to explore speech motor and phonological abilities and also to provide comprehensive data on CAS in another language with a set of speech tasks representing all the processes assumed in speech production (i.e., with reference to the Cascade model; Ozanne, 1995). The second goal was to better understand the cascading effect of motor-speech difficulties on a child's phonological abilities, and the third goal was to distinguish subgroups of children with CAS based on their phonological abilities.
Methods: Children with childhood apraxia of speech (n=30) and typically developing children (n=28) aged 64 to 91 months participated in this study. Exclusion criteria for participants were: neurological or physical cause of the speech sound disorder, motor impairment, cognitive impairment, hearing impairment, and inadequate receptive language skills. For this study, a test battery was created with a series of speech tasks representing different steps in the speech production process.
Results: The present study showed that children with CAS exhibit difficulties at both linguistic and motor levels (i.e., throughout the speech production process), beginning with phonological representations (vowels), phonological awareness, rapid automatized naming, whole-word variability, novel word learning, consonant deletion/substitution, maximum repetition rate, and accurate phoneme productions. In addition, this study showed that the effect of speech motor production on phonological awareness tasks was much more pronounced in children with CAS; that is, they were significantly more successful as long as they did not have to implement motor planning and programming. Third, within the CAS group, three subgroups were identified that showed differences in complex phonological awareness abilities, bi and trisyllabic repetition rates, and correct consonant production. |
| Abstract (croatian) | Govor je vrlo kompleksan mentalni i fizički process te predstavlja jedan od najučestalijih jezičnih modaliteta. Većini ljudi govor predstavlja jednostavnu i automatiziranu aktivnost, stoga rijetko razmišljaju o njegovoj složenosti. Naime, da bi dijete savladalo govor mora naučiti percipirati i izgovarati suglasnike i vokale, suglasničke skupine, prozodijska svojstva te fonološka pravila jezika kojem je izloženo kako bi u konačnici imalo razumljiv govor (van Haaften et al., 2020). Nažalost, nisu sva djeca jednako brza i uspješna u savladavanju navedenih prepreka te se tada kod djece javljaju teškoće u izgovoru.
Poremećaji izgovora glasova (eng. speech sound disorders - SSD) krovni je pojam koji uključuje teškoće s proizvodnjom glasova, njihovom percepcijom i/ili fonološkim reprezentacijama (Limbrick, McCormack & McLeod, 2013). Ova heterogena dijagnostička kategorija uključuje djecu s artikulacijskim poremećajima, fonološkim poremećaja i dječjom govornom apraksijom glasova te čini više od 70% ukupnog broja slučajeva u logopedskoj praksi (Waring i Knight, 2013). Dječja govorna apraksija (DGA) već dugi niz godina predstavlja kontroverzan entitet u znanstveno-istraživačkim krugovima. Općeprihvaćenu definiciju daje Odbor za dječju govornu apraksiju Američkog udruženja logopeda ASHA (2007) koji ovaj poremećaj definira kao neurološki dječji govorni poremećaj u kojem su narušeni preciznost i dosljednost pokreta na kojima se govor temelji, bez prisustva neuromišićnih odstupanja (neprimjereni refleksi i tonus). Osnovni je problem u planiranju i/ili programiranju prostorno-vremenskih parametara slijeda pokreta koji posljedično rezultiraju greškama u govornoj proizvodnji i prozodiji. Iako do danas ne postoji dogovoreni popis značajki specifičnih za DGA, za sljedeće tri značajke postignut je konsenzus među stručnjacima te predstavlja svojevrsni zlatni standard u identificiranju DGA (ASHA, 2007; Iuzzini-Siegeli i sur., 2017): (1) nekonzistentne greške u izgovoru suglasnika i vokala prilikom višestrukog ponavljanja određenog sloga ili riječi, (2) produžena i otežana koartikulacijska tranzicija između glasova i slogova; (3) neprimjerena prozodija.
Napretkom fonoloških istraživanja, istraživači su pokušali identificirati procese u pozadini govora te su u skladu s tim pretpostavkama formirali različite modele čija nam deduktivna priroda omogućava interpretaciju procesa u pozadini govorne proizvodnje. Svi se modeli govorne proizvodnje slažu oko sljedećih procesa: odabir primjerenih riječi (na semantičkoj razini), biranje fonoloških reprezentacija i njihova pretvorba u motoričke reprezentacije te u konačnici izvedba tih pokreta (Maassen & Terband, 2015).
Ovo se istraživanje priklanja hijerarhijskom modelu govorne proizvodnje točnije Kaskadnom modelu planiranja i programiranja govornog izlaza (Ozanne, 1995; 2010) koji detaljnije nadopunjuje model Levelta i suradnika (Levelt, Roelofs, & Meyer, 1999), kod kojih je artikulacijska mrežu završna razina govorne proizvodnje, dok Ozanne (1995) detaljnije razlaže ovu završnu motoričku razinu u dvije: motoričko programiranje i motorička izvedba. Komunikacija među pojedinim razinama uglavnom je jednosmjerna, no ovaj model za razliku od nekih je dvosmjeran te ostavlja mogućnost i obrnutog pravca - utjecaj nižih razina na više. Taj je utjecaj u Modelu predstavljen i grafički; strelice pokazuju protok u oba smjera ostavljajući mogućnost međusobnog utjecaja jedne razine na drugu, pri čemu nije razjašnjeno utječu li govorno-motorička odstupanja na fonološke sposobnosti.
Slika 1. Kaskadni model planiranja i programiranja govornog izlaza (Ozanne, 2010, p.81)
Ovaj model (slika 1) sugerira da djeca s DGA pokazuju odstupanja na tri razine, a to su fonološki plan ili predložak, sklapanje fonetskog plana i implementacija motoričko-govornog programa, tj. da se porijeklo problema nalazi u tranziciji fonološkog koda u artikulacijsko-motorički izlaz. Prva se razina odnosi na fonološko/jezično odstupanje, a preostale dvije na govorno-motoričko odstupanje. Nadalje Ozanne (2005) postavlja tezu da će sva djeca s DGA imati odstupanja na dvije govorno-motoričke razine, dok će samo neka djeca pokazati odstupanja i na razini fonološkog planiranja. Iako ovaj model predlaže odstupanja samo na hijerarhijski nižim razinama modela (motoričke razine), mnoga istraživanja pronašla su dokaze u prilog odstupanjima i na hijerarhijski višim razinama modela tj. na fonološkim razinama (fonološka pravila i sklapanje fonetskog plana). Pa su tako istraživanja pokazala da djeca s DGA pokazuju teškoće s auditivnom diskriminacijom vokala (Maassen, Groenen,& Crul, 2003), zatim da imaju teškoća s proizvodnjom rime (Marion, Sussman, & Marquardt, 1993), fonološkom svjesnošću na razini sloga (Marquardt, Sussman, Snow, & Jacks, 2002) kao i sa sveukupnom fonološkom svjesnošću (McNeill, Gillon, & Dodd (2009). Nadalje, nekonzistentnost u govoru često se navodi kao jedno od obilježja DGA (ASHA, 2007), a dokaz je teškoća s fonološkim planiranjem. Pa tako Iuzzini-Seigel, Hogan, i Green (2017) u svom istraživanju navode da je upravo nekonzistentnost u govoru osnovno obilježje DGA, jer ne može biti objašnjeno jezičnim odstupanjima. S obzirom da 75% spoznaja o DGA dolazi iz engleskog jezika, pitanje je koliko su ta obilježja primjenjiva na hrvatski jezik zbog različitosti u fonološkim sustavima
Ciljevi istraživanja
Ovaj komplicirani i preklapajući odnos između fonološkog i motoričkog razvoja govora otežava potencijalno izoliranje razina na kojoj se javlja teškoća, stoga ne čudi činjenica da trenutno ne postoji slaganje oko pitanja supostojanja teškoća na fonološkim razinama kod djece s DGA. Ovim se istraživanjem ne dovodi u pitanje postojanje teškoća na govorno-motoričkoj razini već se uključivanjem svih razina govorne proizvodnje želi proširiti spoznaja o fonološkim vještinama djece s DGA. Stoga je prvi cilj ovog istraživanja bio sustavno ispitati sva obilježja govorno-motoričkih i fonoloških sposobnosti djece s dječjom govornom apraksijom u hrvatskom jeziku koristeći Kaskadni model kao uporište za identifikaciju razina u procesu govorne proizvodnje. S obzirom na to da je pri ispitivanju fonoloških sposobnosti, posebno na zadacima fonološke svjesnosti gdje je potrebno dati verbalan odgovor (tj. uključuju govorno-motoričku izvedbu), ovim se istraživanjem želio ispitati odnos fonoloških i govorno-motoričkih razina tj. interakcija između zadataka fonološke svjesnosti koji uključuju i ne uključuju davanje verbalnog odgovora (tj. govorno-motoričku izvedbu). S obzirom na heterogenost ove skupine, treći cilj ovog istraživanja bio je ispitati postojanje podskupina djece, posebno hoće li se formirati skupina djece s obzirom na odstupanja na fonološkim razinama govorne proizvodnje. U skladu s tim postavljenje su sljedeće hipoteze:
H1: Djeca s dječjom govornom apraksijom postizat će značajno lošije rezultate na svim razinama govorne proizvodnje (fonološka pravila; fonološko planiranje; fonetsko programiranje; implementacija govorno-motoričkog programa; izvedba) u odnosu na djecu urednog razvoja.
H2: Djeca s dječjom govornom apraksijom postizat će lošije rezultate na zadacima za ispitivanje fonološke svjesnosti kada oni uključuju govorno-motoričku izvedbu (verbalni odgovor) u odnosu na zadatke koji ju ne uključuju (bez verbalnog odgovora).
H3: Identificiranjem obilježja odstupanja na fonološkim razinama formirat će se dodatne podskupine djece unutar skupine djece s dječjom govornom apraksijom.
Metodologija
Ispitanici: U istraživanju je sudjelovalo ukupno 58 ispitanika: djeca s DGA (n=30) i djeca urednog razvoja (n=28). Dob ispitanika varirala je između 5;04 i 7;07, s prosječnom dobi od 6;04. Grupe se nisu razlikovale po dobi, no pregledom raspodjele po spolu uočen je dominanto muški spol u skupini djece s DGA (26 dječaka i 4 djevojčice). U istraživanje nisu uključena djeca s intelektualnim teškoćama, receptivnim jezičnim teškoćama, neurološkim odstupanjima te motoričkim i senzoričkim poremećajima. Svi su ispitanici bili jednojezični govornici hrvatskog jezika, redovito uključeni u odgojno-obrazovnu ustanovu, dok su sva djeca s DGA bila uključena u kontinuirani logopedski tretman.
Materijali: Prije provođena baterije zadataka koja ispituje sve razine govorne proizvodnje, ispitanici su testirani na koloriranim progresivnim matricama (Raven, 1999) za procjenu opće inteligencije te na testu razumijevanja gramatike (Bishop, Kuvač Kraljević et al., 2014) kojim se procjenjivalo jezično razumijevanje. Potom su ispitani na bateriji zadataka koja ispituje sve razine govorne proizvodnje prema Ozanne (1995). Zadaci za ispitivanje fonološkog plana uključivali su AX zadatak diskriminacije vokala te zadatke fonološke svjesnosti preuzete iz Testa za procjenjivanje predvještina čitanja i pisanja (predČiP; Kuvač Kraljević i Lenček, 2011). To su raspoznavanje rime, proizvodnja rime, slogovno stapanje, slogovna raščlamba, fonemsko stapanje i fonemska raščlamba. Zadaci slogovnog i fonemskog stapanja za potrebe ovog istraživanja su konstruirane na način da ne zahtijevaju davanje verbalnog odgovora već je dovoljno pokazati točan odgovor od četiri pokuđena (jedna točan i tri distraktora). Zadaci za ispitivanje fonološkog plana uključivali su zadatak brzog imenovanja (predČip), dva zadatka konzistentnosti: zadatak uzastopnog ponavljanja riječi i zadatak uzastopnog ponavljanja pseudoriječi, konstruirani za potrebe istraživanja po uzoru na CAI tets (Maassen i sur., 2019) te zadatak učenja novih riječi (konstruiran po uzoru na Dodd i sur., 2010). Ispitivanje fonetskog programiranja uključivalo je postotak točno izgovorenih suglasnika u inicijalnoj i finalnoj poziciji u slogu te postotak suglasnika koji nisu ispušteni u ponavljanju 10 riječi i 10 „logatoma“ prema testu artikulacije (Vuletić, 1990). Ispitivanje implementacije govorno-motoričkog plana uključivalo je zadatak govorne dijadohokineze, zadatak preuzet iz CAI testa (Maassen i sur., 2019), a razina govorne izvedbe uključivala je postotak točno izgovorenih suglasnika i vokala u ponavljanju 10 riječi i 10 „logatoma“ prema testu artikulacije (Vuletić, 1990).
Postupak i obrada podataka: Cijeli postupak ispitivanja trajao je između 90 i 100 minuta po ispitaniku. Baterija zadataka procesa govorne proizvodnje trajala je između 45 i 60 minuta s kratkim pauzama (5 min) između zadataka, ovisno o potrebama djeteta. Postupak je proveden u izoliranoj i tihoj sobi jer su se neki odgovori snimali. Nakon prikupljana svih podataka, provedene su sve potrebne predradnje za unošenje i analizu podataka u programu SPSS Statistics, verzija 25.0.
Rezultati i rasprava
Rezultati ovog istraživanja potvrdili su prvu hipotezu kao i pretpostavku Kaskadnog modela govorne proizvodnje a to je da će djeca s DGA pokazati odstupanja na motoričkim razinama modela. Naime, djeca s DGA pokazuju statistički značajno veći broj supstituiranih ili ispuštenih suglasnika u inicijalnoj i finalnoj poziciji u slogu kao i ukupno u broju ispuštenih suglasnika. Djeca s DGA značajno su sporija na zadatku govorne dijadohokineze, i to na svim razinama: jednosložnim (/pa/ta/ka/), dvosložnim (/pata/, /taka/) i trosložnim (/pataka/) sekvencama, s tim da čak 53% djece s DGA nije moglo proizvesti trosložnu sekvencu. Nadalje, djeca s DGA pokazuju značajne teškoće s postotkom uspješno izgovorenih suglasnika (69,9%) i vokala (93.2%) u usporedbi s djecom urednog razvoja (suglasnici = 98.2%; vokali = 99.8%). Ovi rezultati potvrda su teškoća s motoričkim planiranjem i programiranjem djece s DGA, no pokazali su i da djeca s DGA značajno odstupaju i na fonološkim razinama modela, počevši od najviše razine – diskriminacije vokala. Naime, djeca s DGA manje su uspješna razlikovanju vokala od djece urednog razvoja. Nadalje, djeca s DGA postižu značajno niže rezultate na svim ispitanim aspektima fonološke svjesnosti. Iako u usporedbi s djecom urednog razvoja postižu značajno niže rezultate na razini rime, njihovi prosječni rezultati na razini rime (9.1) su unutar graničnog postignuća. Razlikuju se i na zadatku brzog imenovanja gdje u prosjeku imenuju 0.8 slika u sekundi, dok djeca urednog razvoja imenuju u prosjeku 1 sliku u sekundi. Djeca s DGA također pokazuju značajno veću razinu nekonzistentnosti u govoru; na zadatku uzastopnog ponavljanja riječi, zadatku uzastopnog ponavljanja pseudoriječi, kao i na zadatku učenja novih riječi. Na zadatku učenja novih riječi osim nekonzistentnosti pokazuju i značajno veću razinu netočno proizvedenih riječi.
Drugom hipotezom očekivano je da će djeca s DGA postizati lošije rezultate na zadacima fonološke svjesnosti kada oni uključuju govorno-motoričku izvedbu u odnosu na zadatke koji ju ne uključuju. Djeca su testirana uparenim zadacima na istim razinama fonološke svjesnosti: plitka (slogovna raščlamba i slogovno stapanje), plitka-duboka (prepoznavanja i proizvodnja rime) i duboka (fonemska raščlamba i fonemsko stapanje). Zadaci prepoznavanja rime te stapanja ne uključuju govorno-motoričku izvedbu, dok zadaci proizvodnje rime i raščlambe uključuju govornu proizvodnju. Iako je razvojno očekivano i potvrđeno da će i djeca urednog razvoja biti bolja na zadacima koja ne uključuju govorno motoričku izvedbu, taj je efekt govorno-motoričke izvedbe izraženiji kod djece s DGA, što rezultira većim porastom uspješnosti u zadacima koji ne uključuju govorno-motoričku izvedbu u odnosu na one koji ju uključuju. Istraživanje je pokazalo da razlika ne postoji samo na razini sloga, što upućuje na to da djeca s DGA pokazuju odstupanja na dubljim razinama fonološke svjesnosti te da izvedba složenog govornog zadatka može utjecati na višu, jezičnu razinu procesa govorne proizvodnje, no daljina istraživanja fonološke svjesnosti kod djece s DGA su potrebna kako bi potvrdio taj zaključak, no je ovo istraživanje prvi korak u tom smjeru.
Trećom hipotezom pretpostavljeno je da će se identificiranjem obilježja odstupanja na fonološkim varijablama formirati dodatne podskupine djece unutar skupine djece s dječjom govornom apraksijom. Nakon provedene klasterizacije, algoritam k-means identificirao je tri skupine djece s DGA (klaster 1, N=9; klaster 2, N=7; klaster 3, N=13), nakon četvrte iteracije. Varijable koje razlikuju klastere su: proizvodnja rime, fonemska raščlamba, govorna dijadohokineza (dvosložne i trosložne sekvence), postotak točno izgovorenih suglasnika, te postotak točno izgovorenih vokala u inicijalnoj i finalnoj pozivciji u slogu. Klaster 3 predstavlja skupinu djece koja pokazuje nešto lošije rezultate od klastera 1 i slične rezultate kao klaster 2 u proizvodnji rime i raščlambi slogova, međutim pokazuju značajno bolje rezultate u proizvodnji suglasnika i na zadatku govorne dijadohokineze dvosložnih i trosložnih sekvenci. Klaster 2 predstavlja skupinu s najlošijim postignućima na svim spomenutim mjerama. U konačnici možemo reći da je treća hipoteza djelomično potvrđena jer navedene varijable predstavljaju i fonološke i motoričke aspekte procesa govorne proizvodnje.
Zaključak
Ovim su doktorskim istraživanjem po prvi put sustavno ispitana obilježja govorno-motoričkih i fonoloških sposobnosti djece s DGA u hrvatskom jeziku. Uvidom u procese koji prema Kaskadnom modelu (Ozanne, 10995) predstavljaju sve razine govorne proizvodnje možemo zaključiti da djeca s DGA pokazuju odstupanja na svim razinama govorne proizvodnje, i
jezičnim i motoričkim tj. hijerarhijski višim i nižim razinama. Nadalje pokazana je interakcija govorno motoričke izvedbe i fonološke svjesnosti koja ukazuje na kompleksan odnos između jezičnih i motoričkih razina koji nije nužno jednosmjeran, te implicira da kod djece s DGA možemo očekivati odstupanja i na višim razinama. Jedno od ograničenja ovog istraživanja je da nisu uključene druge skupine djece kao što su djeca s fonološkim teškoćama stoga nije moguće donositi generalne zaključke koliko su ova odstupanja specifična isključivo za djecu s DGA. Otkrivanjem podskupina djece s DGA još je jednom ukazalo na heterogenost ove skupine, no i potvrdilo da su svim podskupinama zajedničke teškoće u motoričkom planiranju i programiranju. Kao teorijsko polazište u ovom se istraživanju, za kreiranje konstrukta procesa govorne proizvodnje, koristio Kaskadni model (Ozanne, 1995), no moguće je da su pojedina odstupanja odraz višestrukih odstupanja. Primjerice u ovom je modelu postotak točno izgovorenih suglasnika i vokala mjera završne razine govorne izvedbe, no moguće je da je smanjena točnost posljedica i teškoća s fonološkim planiranjem i teškoća s govornom izvedbom. No, ispitivanjem svih razina i njihovim međusobnim korelacijama dobivena je šira slika o procesima u pozadini DGA čime se u konačnici doprinosi kvalitetnijem identificiranju i tretmanu djece s dječjom govornom apraksijom. |
